A Distonia é uma desordem de movimento caracterizada por contrações musculares que produzem posturas anormais ou movimentos repetitivos. Existem várias classificações, sendo a distonia oromandibular um tipo de distonia focal caracterizada por espasmos involuntários e localizado nos músculos da mastigação e, comumente, da língua. Essas contrações podem interferir na abertura e fechamento da boca, na fala e mastigação, podendo inclusive gerar episódios dolorosos, refletindo de forma significativa na condição de vida do paciente. Consta do presente artigo o relato do caso de um paciente com quadro de disfagia, disfonia, sintomatologia dolorosa e dificuldade respiratória durante os episódios de contrações persistentes, intermitentes e involuntárias dos músculos da mastigação e da língua. O paciente permaneceu em observação por aproximadamente 24 horas com persistência do quadro inicial, sendo administrada medicação ansiolítica e neuroléptica, observando-se regressão total dos sintomas durante o sono e após medicação. Foi diagnosticada distonia oromandibular de origem psicogênica, sendo observada a regressão dos sintomas sob função, tendo como tratamento clínico o uso de antidepressivo via oral. O paciente permanece em acompanhamento, relatando remissão total dos sintomas e melhora do quadro. A distonia oromandibular é de diagnóstico puramente clínico com sinais e sintomas que se assemelham a diversas patologias bucomaxilofaciais. Sendo assim, é de suma importância que o cirurgião-dentista conheça as principais características desta desordem, podendo, desta forma, conduzir corretamente o caso, juntamente com equipe multiprofissional.