A fístula cutânea de origem odontogênica é decorrente da infecção crônica que pode comprometer a estética do paciente e quando mal disgnóstica, por médicos e/ou cirurgiões-dentistas, pode ocasionar alteração estética e transtornos psicológicos ao paciente. O presente relato de caso descreve o correto diagnóstico e o tratamento de uma paciente que foi anteriormente encaminhada a diferentes profissionais de saúde, sendo inclusive submetida a biopsia após hipóteses diagnósticas incorretas. Após avaliação clínica e de exames radiográficos periapicais e tomografia computadorizada de feixe cônico, solicitados por um endodontista, o caso foi diagnosticado de maneira adequada e um plano de tratamento foi proposto. O tratamento endodôntico não-cirúrgico foi realizado, proporcionando a resolução da fístula em curto período de tempo. O presente caso clínico reforça a necessidade de se realizar o diagnóstico diferencial de patologias associadas as fístulas cutâneas ocorridas na região facial ou cervical, e da importância da colaboração interprofissional, inclusive considerando a etiologia odontogênica.